FORSKNING

Social subtype og IQ efter tidlig, intensiv adfærdsanalytisk intervention

Beglinger, L., & Smith, T. (2005). Concurrent Validity of Social Subtype and IQ after Early Intensive Behavioral Intervention in Children with Autism: A Preliminary Investigation. Journal of Autism & Developmental Disorders, 35(3), 295-303.

Forskning i tidlig og intensiv adfærdsanalytisk intervention i forhold til børn med autisme er hæmmet af, at det endnu ikke har været muligt at udpege præcise prædiktorer for behandlingseffekter – dvs., hvilke karakteristika hos børn eller ved interventionen, der er afgørende for behandlingens resultater. Eftersom denne form for autismebehandling er ressourcekrævende på alle måder, er pålidelig prædiktion af væsentlig betydning.

Wing & Gould (1979) har identificeret tre sociale subtyper blandt børn med autisme: den fjerne, den passiv samt den aktive men sære. Dette klassifikationssystem har vundet bred udbredelse i løbet af de seneste årtier. Fjerne børn med autisme afviser de fleste sociale kontakter, har en atypisk relation til nærpersoner, mangler forestillingslege og fælles opmærksomhed, har begrænset øjenkontakt, udviser problemadfærd og er sædvanligvis uden talesprog. Passive børn med autisme tager heller ikke sociale initiativer spontant, men accepterer andres kontaktforsøg og invitationer til at deltage i aktiviteter. Deres leg består typisk af imitative snarere end imaginære aktiviteter og deres kommunikation har en tendens til at være repetetiv, men er sædvanligvis mere veludviklet end hos de børn, der er fjerne. Aktive men sære børn med autisme opsøger samvær med andre, men samværet er ensidigt og særegent (fx taler de ofte med andre alene ud fra egne, snævre interesser snarere end af sociale grunde). De bruger sproget kommunikativt, men de kan have en svag øjenkontakt, taler monotont, mangler almindelige gesti og har problemer med at forstå abstrakte udsagn.

Sociale subtyper har tidligere vist sig at være en prædiktor for funktionsniveau i studier af børn med autisme, der ikke har modtaget adfærdsanalytisk intervention (Fein et al.1999). Derimod er sociale subtyper ikke blevet dokumenteret i forhold til børn, som har modtaget en standardiseret og velbeskrevet behandling som anvendt adfærdsanalyse. Det er heller ikke blevet afklaret, om sociale subtyper, som især er blevet undersøgt blandt skolebørn, også gør sig gældende hos småbørn.

Tidligere forskning har vist, at validiteten af disse tre sociale subtyper er høj, og at subtyperne karakteriserer distinkte grupper af børn med autisme. Wings klassifikationssystem har dog nogle indbyggede svagheder: a) subtyperne forholder sig ikke til diagnosekriterierne (infantil autisme, atypisk autisme, gennemgribende udviklingsforstyrrelser – ikke nærmere defineret), b) der er tvivl om den passive subtypes gyldighed, c) de fleste børn med autisme passer ind i en af de tre subtyper, men der er enkelte børn med autisme, som passer i mere end en subtype, d) vores viden om subtyperne hos småbørn er begrænset.

Med en enkelt undtagelse (O’Brien, 1996) har andre forskere fundet, at de mest autistiske børn tilhører den fjerne subtype, og de mindst autistiske findes i gruppen af aktive men sære. Nogle forskere har beskrevet de tre subtyper som placeret på et kontinuum. Wing hævder at sociale subtyper normalt er stabile livet igennem, men nogle fjerne børn kan udvikle sig til passive og nogle passive børn kan udvikle sig til aktive men sære. (Wing 1981).

Anvendeligheden af subtyper som klassifikationssystem i behandlingsforskning er indtil videre ukendt. Formålet med denne undersøgelse er derfor at undersøge, om Wings subtyper kan anvendes i forhold til en gruppe af småbørn i tidlig, intensiv adfærdsanalytisk behandling og om disse subtyper er relaterede til børnenes IQ. Undersøgelsen skal også vise, om sociale subtyper evt. kan fungere som en af flere prædiktorer af behandlingseffekter.

Metode

De 35 deltagere i denne undersøgelse består af børn, som er visiteret til Multisite Young Autism Project (MYAP). MYAP er den igangværende, internationale replikation af det oprindelige UCLA Young Autism Study (Lovaas 1987). Børnene blev rekrutteret fra MYAP-behandlingstilbud i staterne Washington, Wisconsin og Oregon. For at deltage i undersøgelsen skulle børnene opfylde følgende betingelser: a) en autismediagnose i henhold til ADI (Autism Diagnostic Interview) og DSM-IV-kriterier stillet af autoriserede psykologer eller psykiatere, som er uafhængige af forskningsprojektet; b) en kronologisk alder på højst 42 måneder ved behandlingens start og ikke mere end 8 år på tidspunktet for denne undersøgelse; c) deltagelse i et MYAP-tilbud, hvilket indebærer intensiv behandling (30-40 timers 1:1-intervention om ugen); d) ingen alvorlige sidediagnoser, som kan hæmme behandlingen – fx cerebral parese; e) en IQ på 30 eller mere målt på Bayley Scales of Infant Development: Metal Development Index. Det sidste udvælgelseskriterium er indført, fordi det for børn med en IQ under 30 er vanskeligt at diagnosticere autisme med sikkerhed.

Børn i MYAP modtager intensiv adfærdsanalytisk behandling baseret på den såkaldte UCLA-model, som består af 40 timers 1:1-intervention om ugen – som regel i familiens hjem. Behandlingen leveres af et team – en projektleder, en supervisor, en ledende terapeut, hjælpeterapeuter og forældre – og baserer sig på eksperimentelt dokumenterede pædagogiske metoder (fx shaping, diskriminationslæring, brug af funktionelle, positive forstærkere). Behandlingen er i første omgang en individualiseret læring i tilrettelagte omgivelser (Discrete Trial Teaching - DTT), men efterhånden bliver øvelserne mere og mere komplicerede og flyttes til gruppesituationer og tilpasses barnets naturlige omgivelser. Som eksempel kan nævnes, at mens der i starten af behandlingen fokuseres på verbal og nonverbal imitation, grundlæggende receptivt sprog og leg med legetøj, så flyttes fokus senere til ekspressivt sprog, interaktion med jævnaldrende og overgang til skole.

Klassifikationen efter Wings sociale subtyper er i undersøgelsen foretaget vha. Wing Subgroups Questionnaire (WSQ). WSQ er et spørgeskema, som udfyldes enten af forældre eller af fagfolk, der kender barnet. Det indeholder spørgsmål inden for 13 forskellige adfærdsområder (herunder sociale færdigheder, kommunikative færdigheder, kognitive færdigheder (fx leg og imitation), stereotypier, modstand imod forandringer, motorisk koordination og problemadfærd). Forældrene bedømmer deres barn inden for hvert af disse adfærdsområder på en skala fra 0 (forekommer aldrig) til 6 (altid). Spørgeskemaet bliver efterfølgende scoret og en samlet score beregnes for hver social subtype ved at addere point fra de spørgsmål, der kan henføres til subtypen. Det højeste antal point bestemmer barnets dominerende subtype. I undersøgelsen opereres med fire subtyper – Wings oprindelige tre subtyper er suppleret med en subtype med typisk udvikling.

Man har tidligere dokumenteret WSQs brugbarhed som måleinstrument for social subtype ved at sammenligne erfarne klinikeres vurderinger af social subtype med resultater fra spørgeskemaet. Den tidligere forskning har desuden vist, at WSQ med en høj grad af præcision kan bestemme børn, der enten er fjerne eller aktive men sære, hvorimod præcisionen er mindst for den passive gruppe.

Der indgår som nævnt 35 børn i undersøgelsen, men to børns WSQ blev udfyldt ufuldstændigt, og disse børn resultater bliver derfor kun anvendt, hvor det er muligt. Drenge udgjorde 86 %, hvilket er lidt højere end de sædvanlige 80 %. Børnenes alder på undersøgelsestidspunktet var fra 3 til 6 år.

På undersøgelsestidspunktet var børnenes IQ 73 i gennemsnit (middelværdi). Ved behandlingens start havde deres gennemsnitlige IQ været 54. Den gennemsnitlige IQ-score ved behandlingens start og progressionen i IQ-scorer i løbet af behandlingsperioden er i denne undersøgelse i overensstemmelse med tidligere studier. Nogle af børnene havde dog en lavere IQ på opfølgningstidspunktet end ved behandlingens start, hvilket er normalt for børn, der udvikler sig langsomt, og som derfor relativt – i forhold til deres kronologiske alder og deres jævnaldrende – scorer lavere i alderskorrigerede IQ-beregninger.

I MYAP bliver alle børn testet ved behandlingens start og herefter årligt, men det testbatteri, der anvendes omfatter ikke WSQ. Derfor har der i undersøgelsen ikke været rådighed over WSQ-scorer ved behandlingens start, men kun på tidspunktet for undersøgelsens gennemførelse. De 35 børn, der deltager i undersøgelsen, er startet i behandling på forskellige tidspunkter og WSQ-data er derfor indsamlet på forskellige tidspunkter i disse børns behandlingsforløb. Manglen af WSQ-data fra starten af behandlingen udelukker, at man kan analysere sammenhænge mellem WSQ og behandlingens progression. Man kender simpelthen ikke børnenes sociale subtype på tidspunktet for behandlingens start, men kun på undersøgelsestidspunktet.

Den gennemsnitlige behandlingstid på tidspunktet for WSQ-testen var 26 måneder, og der var for de fire subtyper ikke signifikante forskelle i behandlingens længde. Den gennemsnitlige tid fra den seneste IQ-test til WSQ-testen var 4,9 måneder. På den baggrund er forskerne gået ud fra, at den seneste IQ-test afspejler intelligenskvotienten på tidspunktet for WSQ-testen – også selv om de blev gennemført på forskellige tidspunkter.

Begge forældre har udfyldt WSQ uafhængig af hinanden, men eftersom de fleste forældre udfyldte spørgeskemaet hjemme, er uafhængigheden ikke kontrollerbar, men interviews med forældrene tyder på, at de har fulgt anvisningerne.

Dataanalyse

For de børn, der har været i behandling i mere end et år og for hvem der derfor eksisterer mindst en opfølgende test (n=29) blev ændringer i IQ beregnet. For de øvrige børn (for hvem, der kun eksisterer IQ-tests ved behandlingens start) blev der i stedet anvendt den eksisterende IQ-score. Der blev beregnet korrelation mellem IQ og barnets WSQ score for hver subtype (fjern, passiv, aktiv men sær og typisk udvikling).

Resultater

Social type

Antal børn

Start IQ

Opfølgnings IQ

Ændringer i IQ

Fjern

14

50,6

54,5

3,9

Passiv

5

62,4

76,8

14,4

Aktiv-men-sær

7

52,4

80,8

28,4

Typisk udvikling

9

55,8

93,8

38

De fleste børn blev klassificeret som fjerne, og disse børn havde samtidig den laveste gennemsnitlige IQ-score og de mindste ændringer i IQ. Det kan tyde på, at den fjerne sociale subtype er knyttet til de lavest fungerende børn. Selv om start-IQ ikke signifikant korrelerer med WSQ-subgrupperne, så udviser ændringer i IQ fra start til seneste test en logisk trend: fjerne børn udviste de mindste ændringer i IQ, mens typisk udviklede børn havde den største ændring i IQ. Ændringer i IQ var signifikant lavere i gruppen af fjerne end i aktiv-men-sær gruppen og i den typisk udviklede gruppe.

For at undersøge om der – som det har været tilfældet i tidligere undersøgelser – var en sammenhæng mellem WSQ-scorer og alder eller tid i behandling, blev der gennemført en række korrelationsberegninger. Der var ingen sådanne signifikante sammenhænge.

WSQ som en prædiktor for behandlingsresultat

Selv om spørgeskemaet WSQ – som nævnt – ikke blev udfyldt ved behandlingens start, så kan det alligevel være relevant at undersøge, om WSQ kan fungere som en brugbar variabel i vurdering af modtagelighed for behandling. For at kunne afgøre, om WSQ eller start-IQ havde den højeste grad af korrelation med den seneste IQ-score, og dermed bedst forudsiger behandlingsresultat, blev der foretaget en statistisk analyse (hierarkisk regressionsanalyse). Denne viste, at hvis man anvender den fjerne subtype som prædiktor, så opnår man en statistisk model, som kan redegøre for mere af variationen i aktuel IQ end hvis man kun anvender IQ ved behandlingens start som prædiktor.

Diskussion

I denne undersøgelse har man udnyttet WSQ på to forskellige måder. Spørgeskemaet blev udfyldt af nærpersoner til børn med autisme indskrevet i tidlig, intensiv adfærdsanalytisk behandling, og der blev således indsamlet data om sociale subtyper blandt børn, der er væsentlig yngre end i tidligere undersøgelser af WSQ. Formålet med undersøgelsen var at indsamle data, som kan belyse om andre mål end IQ bedre kan karakterisere de børn, der profiterer af en sådan behandling. I sidste ende var målet at identificere tests, som kan tilføjes det batteri af tests, der normalt gennemføres ved starten af en behandling med det formål at kunne vurdere modtagelighed for behandling. Mere specifikt var man interesseret i at undersøge om Wings tre sociale subtyper (fjern, passiv og sær) korrelerer med forandring af IQ i forbindelse med ABA-behandling.

Resultaterne viser, at sociale subtyper (som målt vha. WSQ) – i særlig grad den fjerne subtype – kan blive en vigtig variabel. I overensstemmelse med tidligere studier af børn med autisme placerede børnene i denne undersøgelse sig på et kontinuum. Børn, der klassificeres som fjerne, var samtidig de kognitivt lavest fungerende børn og samtidig de børn, der udviste de mindste ændringer i IQ i løbet af behandlingen. Børn, der var klassificeret som typiske, var de højest fungerende og havde de største ændringer af IQ i løbet af behandlingen. De to resterende subtyper – den passive og den sære – placerede sig imellem disse to yderpunkter. Interessant nok var behandlingens længde ikke korreleret med nogen af subtyperne. Fjernhed var forbundet med deltagernes aktuelle IQ i højere grad end deres start-IQ. Selv om dette resultat kan skyldes den manglende testning for sociale subtyper ved behandlingens start, så kan disse resultater ikke desto mindre også antyde, at fjernhed kan være en særlig vigtig variabel at undersøge ved behandlingens start.

Forskernes selvkritik

Det er en begrænsning ved denne undersøgelse, at subtype ikke blev undersøgt ved behandlingens start, men først på et langt senere tidspunkt. Derfor kan man ikke på denne baggrund konkludere om WSQs muligheder for at fungere som prædiktor. Det er desuden en begrænsning, at WSQ kun blev undersøgt i sammenhæng med et enkelt mål for behandlingseffekter, nemlig IQ. Og der var heller ingen kontrolgruppe til at vurdere om andre former for behandling ville have produceret tilsvarende resultater. Alligevel understøtter resultaterne validiteten af WSQs sammenhæng med IQ, og viser at dette mål kan blive en nyttig komponent i et testbatteri ved behandlingens start. Det er i den forbindelse vigtigt, at WSQ er et spørgeskema, som udfyldes af forældre, og som er lettere at anvende end de mere direkte tests (som IQ), der er påvirkelige af barnets præstationer der dag, testen gennemføres.

Forældrenes tilbagemeldinger har aktualiseret et interessant spørgsmål: Mange forældre hævder, at deres barn har skiftet subtype i løbet af behandlingen, eller at barnet var i færd med et sådant skifte, da de udfyldte spørgeskemaet. Sådanne tilbagemeldinger antyder, at det kan være vigtigt at specificere tidspunktet for gennemførelsen af WSQ, og viser samtidig at fremtidig forskning må undersøge stabiliteten i de sociale subtyper. Den fremtidige forskning må undersøge:

Referentens kommentarer

I undersøgelsen har man tilføjet en fjerde social subtype – typisk udvikling – som supplement til de tre oprindelige subtyper: den fjerne, den passive og den aktive men sære. Der er ikke i artiklen redegjort for, hvordan denne subtype er defineret eller hvordan denne subtype afspejler sig i forældrenes udfyldelse af spørgeskemaet WSQ. Der er i artiklen heller ingen diskussion af, hvordan denne subtype passer med de diagnostiske autismekriterier. På hvilken måde giver en autismediagnose mulighed for en såkaldt typisk udvikling? Hvad indebærer det, når et barn har en diagnose inden for det autistiske spektrum men alligevel er typisk i sine sociale relationer? Autisme er jo defineret som afvigende former for sociale relationer, så derfor er det absolut relevant at definere hvad der menes med typiske former for sociale relationer, når man taler om børn med autisme.

I undersøgelsen indgår 9 børn, der klassificeres som tilhørende gruppen af typisk udviklende. Det er altså en fjerdedel af børnene, der ikke kan klassificeres i forhold til de tre klassiske subtyper. Denne restgruppe rejser en række spørgsmål, som slet ikke berørt i artiklen:

I artiklen nævnes muligheden for at børn med autisme i løbet af barndommen – og måske især hvis de modtager en tidlig og intensiv adfærdsanalytisk behandling – kan udvikle sig fra én social subtype til en anden. Selv om det ikke eksplicit er nævnt i artiklen, må man gå ud fra at det også indebærer, at børn kan udvikle sig ud af de autismeforstyrrede subtyper og ind i en typisk udvikling.

Muligheden af, at klassifikationen i forhold til sociale subtyper ikke er stabil, men ændrer sig med alder eller behandling, sætter alvorlige spørgsmålstegn ved undersøgelsens resultat omkring brugen af subtyperne som prædiktor for behandlingsresultat. For det betyder, at den bestemmelse af subtype, som er sket på et sent tidspunkt i behandlingen, ikke nødvendigvis afspejler den indplacering i forhold til subtyper, som børnene ville have fået, hvis WSQ var blevet anvendt ved behandlingens start. Når forskerne alligevel konkluderer, at især den fjerne sociale subtype er en lovende prædiktor, må det basere sig på, at forskerne opfatter subtyperne som et kontinuum, hvor der kun sker en bevægelse – fra de mere til de mindre autistiske subtyper. Hvis denne forudsætning holder, så er der altså ingen børn, der i løbet af behandlingen har flyttet sig til den fjerne subtype, og de 14 børn, der klassificeres som fjerne, ville også have opnået en tilsvarende klassifikation ved behandlingens start.

I undersøgelsen anvendes udelukkende IQ som mål for behandlingseffekt. IQ er et meget snævert mål for behandlingseffekt, og det kan derfor undre, at man i denne undersøgelse slet ikke har udnyttet de mange andre data, der findes om børn i tidlig, intensiv adfærdsanalytiske behandling: sprogudvikling, social adaption og læringsmønstre.

Referencer

Fein, D., Stevens, M., Dunn, M., Waterhouse, L., Allen, D., Rapin, I., & Feinstein, C. (1999). Subtypes of pervasive developmental disorder: Clinical characteristics. Child neuropsychology,5, 1–23.

Lovaas, I. (1987). Behavioral treatment and normal educational and intellectual functioning in young autistic children. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 55, 3–9. Refereret som Resultater fra det oprindelige Young Autism Project

O’Brien, S. K. (1996). The validity and reliability of the wing subgroups questionnaire. Journal of Autism and Developmental Disorders, 26, 321–335.

Wing, L. (1981). Language, social, and cognitive impairments in autism and severe mental retardation. Journal of Autism and Developmental Disorders, 11, 31–44.

Wing, L., & Gould, J. (1979). Severe impairments of social interaction and associated abnormalities in children: epidemiology and classification. Journal of Autism and Developmental Disorders, 9, 11–29.

Joi Bay / 29.12.2006